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儿童丛状血管瘤15例临床、影像学及病理分析

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中国皮肤性病学杂志 2024年

作者：周念夭志刚浦芸静张莉李艳舒虹昆明市儿童医院泌尿外科昆明市儿童医院皮肤科

目的提高临床医生对儿童丛状血管瘤的认识。方法回顾性分析昆明市儿童医院皮肤科2018年1月—2023年1月收治的15例丛状血管瘤患儿的临床、影像及病理资料。结果15例丛状血管瘤患儿中，男11例（73.33%），女4例（26.67%），患儿发病年龄... 详细信息

目的提高临床医生对儿童丛状血管瘤的认识。方法回顾性分析昆明市儿童医院皮肤科2018年1月—2023年1月收治的15例丛状血管瘤患儿的临床、影像及病理资料。结果15例丛状血管瘤患儿中，男11例（73.33%），女4例（26.67%），患儿发病年龄为0～5岁8月。12例在1岁内患病，3例1岁以后患病。皮损位于头颈部6例、躯干、四肢9例。皮损首发时常以界限不清的暗红或紫红的浸润性斑片、斑块、结节为主，质地韧或硬，面积逐渐扩大，2例伴有局部多毛，5例皮损触痛，2例合并卡梅现象(Kasabach-Merrittphenomenon，KMP)，1例伴有受累肢体活动障碍。皮肤镜下2例可见毳毛及黄白色角栓样结构，10例可见不典型浅棕色网状色素结构，15例背景均为淡红色背景，部分可见少许线状、分支状及点状血管影。超声检查12例可见丰富的条棒状血流，2例未见血流信号，1例可见星点状血流。10例患儿行MRI均表现为T2WI高信号，增强扫描明显强化。组织病理特点均为真皮内分布由血管内皮细胞和外皮细胞组成的多个结节或小叶，呈同心漩涡状或“炮弹”样生长，细胞无异型性。结论丛状血管瘤临床较为罕见，诊断主要靠病理组织学，超声、皮肤镜可为临床诊断提供线索，MRI可评估受累范围，因部分患者可伴有KMP，因此需严密随访。

关键词：丛状血管瘤回顾性分析

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成人临床表现不典型丛状血管瘤2例

皮肤性病诊疗学杂志 2024年第2期31卷 113-117页

作者：杨娈于晓静孙青山东大学齐鲁医院山东济南250012

报告2例成人临床表现不典型丛状血管瘤。患者1,男,41岁,颈部疼痛性红色斑块2年。皮肤科检查:颈部散在分布红色斑块,最大面积约7 cm×3.5 cm,上覆簇性暗红色丘疹,质韧,部分呈假性水疱样损害。实验室检查:血小板83×10^(9)/L;凝血功能异... 详细信息

报告2例成人临床表现不典型丛状血管瘤。患者1,男,41岁,颈部疼痛性红色斑块2年。皮肤科检查:颈部散在分布红色斑块,最大面积约7 cm×3.5 cm,上覆簇性暗红色丘疹,质韧,部分呈假性水疱样损害。实验室检查:血小板83×10^(9)/L;凝血功能异常。皮损组织病理:真皮及皮下组织见结节性内皮细胞呈丛状增生,似“炮弹样”外观。免疫组化:CD31、CD34阳性,D2-40局灶阳性。诊断:丛状血管瘤。治疗:建议口服普萘洛尔,患者拒绝,随访观察。患者2,女,30岁,左足背褐色结节伴痛痒2月余。皮肤科检查:左足背分布一直径约0.8 cm的褐色结节,质硬,表面粗糙。实验室检查:血常规、凝血功能正常;IgG 23.70 g/L,C30.888 g/L;ANA 1∶640(+)。皮损组织病理:真皮见内皮细胞排列致密,呈丛状增生。免疫组化:CD31、CD34阳性,D2-40局灶阳性。诊断:丛状血管瘤。予手术切除,术后随访一年,无复发。

关键词：丛状血管瘤鉴别诊断卡梅现象治疗

卡波西样血管内皮瘤与丛状血管瘤临床对比研究

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中华整形外科杂志 2022年第3期38卷 284-290页

作者：代诗懿张学鹏周江元邱桐杨开颖陈思源吉毅四川大学华西医院小儿外科成都610041 四川大学华西医院重症医学科成都610041

目的比较卡波西样血管内皮瘤(KHE)与丛状血管瘤(TA)的临床特征异同。方法回顾性分析2016年8月至2020年6月在四川大学华西医院诊治的KHE患者和TA患者的临床资料。比较两种疾病在性别及发病年龄、临床特征、并发症、组织病理学、影像学表... 详细信息

目的比较卡波西样血管内皮瘤(KHE)与丛状血管瘤(TA)的临床特征异同。方法回顾性分析2016年8月至2020年6月在四川大学华西医院诊治的KHE患者和TA患者的临床资料。比较两种疾病在性别及发病年龄、临床特征、并发症、组织病理学、影像学表现、治疗方式及预后等指标上的异同。两组定量资料因不符合正态分布,采用Mann-Whitney U检验进行分析,定性分类资料采用χ2检验或Fisher精确检验进行分析,以P状弥漫性高信号,而TA往往为仅累及皮下脂肪层的浅表病灶,MRI显示高信号局限于皮下脂肪层。KHE总治疗有效率为85.79%,总药物治疗有效率为85.32%,均低于TA的91.18%和95.65%。结论与TA相比,KHE病变范围更大,侵袭性更高,发生并发症的风险更高,治疗难度更大,治疗方案更复杂,治愈有效率较TA低。

关键词：血管内皮瘤 Kasabach-Merritt综合征丛状血管瘤

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卡波西样血管内皮瘤/丛状血管瘤发病机制

中国皮肤性病学杂志 2022年第3期36卷 250-255页

作者：于鲁尉莉徐子刚张斌韩晓锋孙玉娟刘元香王忱邱磊修冰玉何瑞马琳李丽国家儿童医学中心首都医科大学附属北京儿童医院皮肤科北京100045

卡波西样血管内皮瘤(kaposiform hemangioendothelioma,KHE)/丛状血管瘤(tufted angioma,TA)为血管内皮细胞肿瘤,具有局部侵袭性,部分伴发卡梅现象(Kasabach-Merritt phenomenon,KMP),是一种具有潜在死亡风险的危重症。目前已报道的KHE/TA的发病机制主要涉及遗传学改变、起源于向淋巴管和血管方向分化的肿瘤干细胞、mTOR通路异常等,KHE/TA向KMP的转化主要涉及血小板捕获。本文将对KHE/TA的临床、病理特点以及目前已经研究报道的发病机制进行阐述。

关键词：卡波西样血管内皮瘤丛状血管瘤卡梅现象发病机制雷帕霉素

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丛状血管瘤7例及文献分析

中国皮肤性病学杂志 2021年第6期35卷 632-637页

作者：肖月刘宏杰李晓雪郝丹蒋献四川大学华西医院皮肤病与性病科四川成都610041

目的了解丛状血管瘤的临床特点及病理特征,探讨丛状血管瘤的治疗进展。方法总结近5年本科室诊断的7例丛状血管瘤患者的临床资料,并在中国知网检索2000-2020年发表的"丛状血管瘤"相关中文文献,纳入资料完整的病例63例,分析其临床特点。... 详细信息

目的了解丛状血管瘤的临床特点及病理特征,探讨丛状血管瘤的治疗进展。方法总结近5年本科室诊断的7例丛状血管瘤患者的临床资料,并在中国知网检索2000-2020年发表的"丛状血管瘤"相关中文文献,纳入资料完整的病例63例,分析其临床特点。结果共纳入70例丛状血管瘤,其中男29例,女41例,年龄2个月~64岁,皮损分布于躯干22例、四肢36例。其中2例使用他克莫司软膏成功治疗了丛状血管瘤,其他治疗方案包括手术切除、系统性糖皮质激素、脉冲激光以及随访观察等。结论诊断丛状血管瘤需结合临床表现及组织病理,局限性皮损首选手术切除。丛状血管瘤的药物治疗较困难,外用他克莫司软膏疗效明显,可进一步扩大治疗样本量,探究其有效性及安全性。

关键词：丛状血管瘤回顾性分析他克莫司软膏

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丛状血管瘤13例临床病理分析

临床与实验病理学杂志 2019年第10期35卷 1229-1231页

作者：王彩红赵文英李赟韩丹丹山西省儿童医院病理科

目的探讨丛状血管瘤的临床表现、病理学特征、免疫表型、诊断及鉴别诊断。方法回顾性分析13例婴幼儿丛状血管瘤的临床特征、病理学特征、免疫表型,并复习相关文献。结果13例婴幼儿丛状血管瘤中,男童7例、女童6例,年龄2个月~2岁10个月,... 详细信息

目的探讨丛状血管瘤的临床表现、病理学特征、免疫表型、诊断及鉴别诊断。方法回顾性分析13例婴幼儿丛状血管瘤的临床特征、病理学特征、免疫表型,并复习相关文献。结果13例婴幼儿丛状血管瘤中,男童7例、女童6例,年龄2个月~2岁10个月,其中位于头颈部2例、躯干7例、四肢4例,临床主要表现为体表呈暗红色或紫红色浸润性斑片、斑块或多发丘疹、结节,随患儿生长皮损逐渐增大,其中1例伴卡梅现象(Kasabach-Merritt phenomenon,KMP)。镜下均为真皮及皮下组织中可见散在或广泛分布的多个小簇状结节或小叶,小叶由短梭形血管内皮细胞、血管周细胞及毛细血管腔构成,低倍镜下呈同心漩涡状或“炮弹”样生长,增生的细胞短梭形、较肥胖,核无异型性,可见少量核分裂象,增生细胞挤压或突入邻近管腔,使管腔呈裂隙状、半月形。免疫表型:CD31、CD34、SMA、CD61和vimentin均阳性,D2-40灶阳性,VEGF弱阳性(7/13),FⅧRAg部分血管内皮细胞阳性,GLUT1阴性,Ki-67增殖指数丛状血管瘤是一种少见的血管良性增生性病变,诊断主要依据临床特征、病理检查及免疫组化标记。

关键词：丛状血管瘤婴幼儿病理学免疫组织化学

卡波西样血管内皮瘤及丛状血管瘤的药物治疗:单组率的meta分析

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中华整形外科杂志 2020年第4期36卷 375-384页

作者：王璐颖李少华冶小云吕仁荣徐广琪毕见海霍然山东大学附属省立医院整形美容外科济南250021 山东第一医科大学附属省立医院整形美容外科济南250021

目的系统评价卡波西样血管内皮瘤(Kaposiform hemangioendothelioma,KHE)及丛状血管瘤(tufted angioma,TA)常用药物治疗的效果及安全性。方法检索PubMed、Embase、Web of Science、中国期刊全文数据库(CNKI)及万方数据库,查找并纳入关于... 详细信息

目的系统评价卡波西样血管内皮瘤(Kaposiform hemangioendothelioma,KHE)及丛状血管瘤(tufted angioma,TA)常用药物治疗的效果及安全性。方法检索PubMed、Embase、Web of Science、中国期刊全文数据库(CNKI)及万方数据库,查找并纳入关于KHE及TA药物治疗的临床观察性研究,采用R-3.6.2软件进行meta分析,分别对伴或不伴卡梅现象(Kasabach-Merritt phenomenon,KMP)的KHE及TA进行有效率及不良事件发生率的结果合并,并用SPSS 22.0对各组合并有效率及合并不良事件发生率进行比较。结果共纳入30篇文献,涉及治疗药物包括糖皮质激素、长春新碱、西罗莫司、普萘洛尔、长春新碱及糖皮质激素联合治疗。当KHE/TA伴发KMP时,长春新碱联合糖皮质激素的合并有效率(94.34%)与西罗莫司的合并有效率(96.43%)均高于其他疗法,差异有统计学意义,西罗莫司合并不良事件发生率(5.53%)相对较高,但差异无统计学意义;当不伴KMP时,西罗莫司合并有效率(94.23%)高于糖皮质激素(31.25%)、长春新碱(46.15%)及普萘洛尔(22.86%),差异有统计学意义,西罗莫司不良事件发生率为23.81%。结论对于伴发KMP的KHE/TA,长春新碱联合糖皮质激素治疗与西罗莫司治疗的效果最佳,西罗莫司不良事件发生率相对较高;对于不伴KMP的KHE/TA患儿,西罗莫司治疗效果最佳,但存在严重不良事件发生风险,糖皮质激素及长春新碱治疗效果相当,次于西罗莫司。

关键词：卡波西样血管内皮瘤丛状血管瘤卡梅现象长春新碱西罗莫司糖皮质激素

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丛状血管瘤1例

中国皮肤性病学杂志 2015年第1期29卷 73-74页

作者：冉立伟兰东李远红何焱玲首都医科大学附属北京朝阳医院西区皮肤科北京100043 首都医科大学附属北京朝阳医院皮肤科北京100043

患者女,64岁。右腹股沟皮疹伴间断性疼痛和瘙痒十余年。皮肤科情况:右腹股沟可见粟粒至蚕豆大花斑状红色、暗红色斑疹,部分融合,其上及其周围有粟粒至近豌豆大红色、暗红色斑丘疹、丘疹,无压痛。皮损组织病理示:表皮大致正常,真皮内散... 详细信息

患者女,64岁。右腹股沟皮疹伴间断性疼痛和瘙痒十余年。皮肤科情况:右腹股沟可见粟粒至蚕豆大花斑状红色、暗红色斑疹,部分融合,其上及其周围有粟粒至近豌豆大红色、暗红色斑丘疹、丘疹,无压痛。皮损组织病理示:表皮大致正常,真皮内散在由紧密排列的不成熟的毛细血管组成的小叶,圆形、卵圆形、细长形或不规则形,含有较多的内皮细胞和周细胞,细胞无明显异型性,小叶周围可见扩张的淋巴管;免疫组化染色示:内皮细胞CD31和CD34表达阳性,周细胞SMA表达阳性。诊断:丛状血管瘤。

关键词：丛状血管瘤症状治疗方法

伴Kasabach-Merritt现象的卡波西样血管内皮瘤和丛状血管瘤的研究进展

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中华整形外科杂志 2015年第5期31卷 396-400页

作者：徐苗欧阳天祥上海交通大学医学院附属新华医院整形外科 200092

Kasabach—Merritt现象（Kasabach—Merrittphenomenon，KMP）是在脉管性疾病基础上伴发血小板减少、微血管溶血性贫血和消耗性凝血功能障碍的一类临床表现，其病程凶险，患者往往因凝血功能紊乱、菌血症以及重要器官的损害而预后不佳... 详细信息

Kasabach—Merritt现象（Kasabach—Merrittphenomenon，KMP）是在脉管性疾病基础上伴发血小板减少、微血管溶血性贫血和消耗性凝血功能障碍的一类临床表现，其病程凶险，患者往往因凝血功能紊乱、菌血症以及重要器官的损害而预后不佳，死亡率高达20％～30％。我们对该现象的定义、发病机制及治疗等进行如下综述。

关键词：卡波西样血管内皮瘤丛状血管瘤微血管溶血性贫血凝血功能障碍凝血功能紊乱血小板减少脉管性疾病临床表现