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成人特发性炎性肌病与肌炎自身抗体：诊断、疾病活动性及影像学表现的相关性研究

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成人特发性炎性肌病与肌炎自身抗体：诊断、疾病活动性及影像学表...

作者：宿凯笙吉林大学

学位级别：硕士

目的:本研究通过收集特发性炎性肌病(idiopathic inflammatory myopathy,IIM)患者临床资料及影像学资料,探讨肌炎特异性抗体(myositis specific autoantibodies,MSA)及肌炎相关性抗体(myositis associated autoantibodies,MAA)与IIM患者诊断、疾病活动性及肌肉核磁共振成像(Magnetic resonance imaging,MRI)的关系。旨在进一步探究肌炎自身抗体在IIM疾病临床诊治中的意义。方法:回顾性分析吉林大学第一医院2016年5月至2020年9月住院的176例初治IIM患者的临床资料,结合2017欧洲抗风湿病联盟/美国风湿学会(European league of anti-rheumatism/American College of Rheumatology,EULAR/ACR)IIM诊断及分类标准、肌炎活动性评价工具(myositis disease activity assessment tool,MDAAT)及MSA、MAA检测结果,对患者的病程、年龄、临床表现、免疫学指标、肌肉MRI成像结果进行分析,利用统计学方法得出相关结论。结果:(1)在纳入研究的176例IIM患者中,男性53例,女性123例,男女比例为4.3:10.1,年龄21～85岁,平均年龄48.4(±13.5)岁,病程13.4(±8.2)个月。根据2017年EULAR/ACR诊断分类标准,83例患者(47.1%)为多发性肌炎(Polymyositis,PM),79例(44.8%)为皮肌炎(Dermatomyositis,DM),14例患者(7.9%)为无肌病性皮肌炎(Amyopathic dermatomyositis,ADM),无包涵体肌炎(Inclusion body myositis,IBM)患者。有148例(84.1%)患者接受了肌肉活检,其中DM患者63例(79.7%),PM患者74例(89.1%),ADM患者11例(78.6%),三组间活检结果显示,DM患者的肌肉活检中更多出现肌周膜单核细胞浸润,PM患者的肌肉活检中更多出现肌内膜及微血管旁单核细胞浸润,差异均有统计学意义(P值均肌无力和肌痛较ADM亚组中更为常见,差异具有统计学意义(P肌炎相关恶性肿瘤,但在3个亚组的分布无明显差异(P=0.299)。(2)在研究队列中,有146例(82.9%)患者在血清中检测到了至少一种MSA或MAA。抗Jo-1抗体为最常见的MSA,抗Ro-52抗体为最常见的MAA。根据IIM分类标准,包括抗Ro-52抗体、抗PM-SCL75抗体、抗PM-SCL100抗体及抗Ku抗体在内的MAA在PM、DM、ADM三个亚组中的分布无差异(P=0.202,P=0.130,P=0.135,P=0.569);抗Mi-2α抗体、抗Mi-2β、抗TIF1γ抗体、抗MDA5抗体、抗SAE1抗体及抗SRP抗体在PM、DM、ADM三个亚组中的分布有差异;应用Logistical回归分析后发现,抗Mi-2α抗体、抗Mi-2β抗体及抗SAE1抗体与DM有相关性,而抗SRP抗体与PM有相关性,抗TIF1γ抗体与DM和ADM有相关性,抗MDA5抗体与ADM有相关性(P值均性情况将研究队列分为4组:MSA(+)MAA(+)、MSA(+)MAA(-)、MSA(-)MAA(+)、MSA(-)MAA(-)。根据IIM分类标准中的诊断评分,有23例(13.1%)患者为可疑IIM,48例(27.2%)患者为可能IIM,105例(59.6%)患者为肯定IIM。根据MSA、MAA阳性情况进行分组后,各组间的诊断可能性分布有显著差异(P性情况在肯定IIM、可能IIM、可疑IIM三个亚组中的分布情况无明显差异(P=0.298,P=0.586);与之形成对比的是,MSA阳性的患者更多分布于肯定IIM亚组中,差异有统计学意义(P性有相关性。(4)根据MSA、MAA的阳性情况将研究队列分为4组:MSA(+)MAA(+)、MSA(+)MAA(-)、MSA(-)MAA(+)、MSA(-)MAA(-)。根据MDAAT评价每个患者于确诊时的疾病活动性,并按照该评价工具评估肌肉相关疾病活动性及肌肉外系统疾病活动性。肌炎自身抗体阳性与否与肌肉系统疾病活动性无明显相关性(P=0.5

关键词：特发性炎性肌病肌炎特异性抗体肌炎相关性抗体疾病活动性 MRI成像

抗Ro-52抗体阳性的抗合成酶综合征2例报告及文献复习

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吉林大学学报（医学版） 2019年第4期45卷 935-939页

作者：宿凯笙赵令冯秀南姜振宇吉林大学第一医院风湿免疫科

目的:分析抗Ro-52抗体阳性的抗合成酶综合征(ASS)患者的诊疗过程,总结抗Ro-52抗体与ASS的关系,阐明其临床意义。方法:收集2例抗Ro-52抗体阳性ASS患者的临床资料,分析其临床特征,结合相关文献复习探讨抗Ro-52抗体与ASS的关系。结果: 2例... 详细信息

目的:分析抗Ro-52抗体阳性的抗合成酶综合征(ASS)患者的诊疗过程,总结抗Ro-52抗体与ASS的关系,阐明其临床意义。方法:收集2例抗Ro-52抗体阳性ASS患者的临床资料,分析其临床特征,结合相关文献复习探讨抗Ro-52抗体与ASS的关系。结果: 2例年轻女性患者均因明显的双手关节症状入院,查体可见双手关节肿胀,呈“技工手”样改变,四肢肌力及肌张力正常。肌酸激酶活性升高。均行肌炎抗体谱、肺CT、肌电图和肌肉活检等辅助检查,确诊后给予相关治疗。2例患者肌炎抗体谱均为抗Jo-1抗体和抗Ro-52抗体强阳性,肺CT显示间质性肺疾病(ILD),肌电图提示肌源性损害,肌肉活检均符合特发性炎症性肌病改变。2例患者均明确诊断为ASS,给予糖皮质激素及免疫抑制剂治疗后症状好转,肌酸激酶活性降低,随访至今未见疾病活动及继发肿瘤征象。结论:抗Ro-52抗体作为一种肌炎相关性抗体,可导致ASS患者出现一系列不典型的临床表现,并可能与患者不良预后有关联,应密切随访。

关键词：抗Ro-52抗体抗合成酶综合征肌炎相关性抗体肌酸激酶间质性肺疾病

幼年型皮肌炎常见肌炎抗体与临床表型的关联分析

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中国循证儿科杂志 2021年第2期16卷 93-98页

作者：管皖珍李国民李一帆张涛姚文龚一女刘海梅史雨周利军徐虹孙利复旦大学附属儿科医院风湿科上海201102

背景目前成人和儿童皮肌炎的肌炎抗体谱与临床表型谱的分析受单纯与复合抗体、是否已治疗等混杂因素影响。目的探讨幼年型皮肌炎(JDM)肌炎特异性抗体(MSA)与临床表型的相关性。设计病例系列报告。方法JDM诊断参照Bohan/Peter标准或2017... 详细信息

背景目前成人和儿童皮肌炎的肌炎抗体谱与临床表型谱的分析受单纯与复合抗体、是否已治疗等混杂因素影响。目的探讨幼年型皮肌炎(JDM)肌炎特异性抗体(MSA)与临床表型的相关性。设计病例系列报告。方法JDM诊断参照Bohan/Peter标准或2017年EULAR/ACR标准。纳入复旦大学附属儿科医院(我院)风湿科2011年开始建立的JDM随访系统中2017年3月至2020年4月行欧蒙免疫印迹法检测16种肌炎抗体的连续病例。从我院HIS系统中和风湿科JDM随访系统中采集来我院就诊时的临床数据:发病年龄,诊断时病程,随访病程,体温,皮肤、骨和关节、肺、肝、肾表现,实验室检查,MAS,重叠SLE,儿童肌力(CMAS)评分。主要结局指标单纯和复合抗-MDA5抗体患儿临床表型特点。结果符合本文纳入标准的103例JDM进入分析,男54例(52.4%),诊断JDM后未经治疗前行特异性抗体谱检测60例。初诊时CMAS评分中位数为33(23.0,44.7)。主要临床表现:发热、皮肤溃疡、皮肤钙化、关节痛或关节炎、间质性肺炎、合并重症肺炎、吞咽困难、血尿和IgA肾病、合并巨噬细胞活化综合征。103例JDM患儿中,肌炎抗体阳性68例(66.0%),其中MSA阳性64例,肌炎相关性抗体(MAA)阳性24例,MSA+MAA阳性20例。抗-MDA5抗体组、抗-NXP2抗体组、抗-TIF-1γ抗体组及抗体全阴性组4组间发病年龄和初诊时病程比较差异有统计学意义。抗-TIF-1γ抗体组发病年龄更小,初诊时病程更长。抗-MDA5抗体组更易发生皮肤溃疡、关节炎/关节痛,更多合并间质性肺炎和发热。4组间CMAS评分、ALT、AST、LDH、α-羟丁酸脱氢酶(HBDH)、CK、Fer差异有统计学意义,抗-NXP2抗体组CMAS评分最低,CK、LDH和HBDH最高,抗-MDA5抗体组ALT、AST最高、CK最低,Fer最高;抗-TIF-1γ抗体组ALT、AST、LDH、Fer最低;抗体全阴性组ALT、AST、CK、LDH、HBDH未显示有意义的特点。初治单纯抗-MDA5组(n=9)HBDH、Fer基本正常,初治复合抗-MDA5组(n=10)HBDH、Fer显著增高。结论抗-MDA5、抗-NXP2和抗-TIF-1γ抗体阳性JDM患儿呈现了足以鉴别的临床表型和实验室检查结果,未治疗情况下单纯与复合抗-MDA5抗体阳性JDM患儿HBDH和Fer有明显的鉴别意义,抗体全阴性患儿临床表型和实验室结果无明显特征。

关键词：幼年性皮肌炎肌炎特异性抗体肌炎相关性抗体抗-MDA5抗体

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肌炎抗体在多发性肌炎/皮肌炎的表达研究

中国神经免疫学和神经病学杂志 2014年第2期21卷 151-152页

作者：林小慧刘开祥李清华曾爱源陈梅玲梁静桂林医学院附属医院神经内科 541001

细胞免疫和体液免疫在多发性肌炎（polymyositis，PM）和皮肌炎（dermatomyositis，DM）的发病机制中具有重要作用。大部分PM／DM患者体内存在自身抗体，

关键词：多发性肌炎皮肌炎肌炎特异性自身抗体肌炎相关性抗体

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肌炎抗体在炎性肌病中的表达及意义

实用临床医药杂志 2021年第15期25卷 8-13,17页

作者：李然左婷王璐瑶陆带果左正才王贵红安徽医科大学附属安庆医院风湿免疫科安徽安庆246000

目的探讨肌炎抗体在特发性炎性肌病(IIM)患者中的表达及意义。方法收集2018年8月—2021年4月在安徽医科大学附属安庆医院住院的49例行肌炎抗体检测的IIM患者的临床资料,分析肌炎抗体与IIM患者的临床特征、实验室指标和预后的关系。结果4... 详细信息

目的探讨肌炎抗体在特发性炎性肌病(IIM)患者中的表达及意义。方法收集2018年8月—2021年4月在安徽医科大学附属安庆医院住院的49例行肌炎抗体检测的IIM患者的临床资料,分析肌炎抗体与IIM患者的临床特征、实验室指标和预后的关系。结果49例IIM患者中,肌炎抗体阳性者37例。肌炎特异性抗体(MSAs)中以抗氨基酰t-RNA合成酶(ARS)抗体(32.7%)和抗黑色素瘤分化相关基因5(MDA5)抗体(30.6%)阳性率最高;抗SSA/Ro抗体这种肌炎相关性抗体(MAA)亦有极高的阳性率(49.0%),多与MSAs合并出现。抗ARS抗体阳性者较少出现向阳性皮疹、“V”字征、披肩征、Gottron征,易出现技工手、肌痛、肺间质病变,淋巴细胞计数较阴性者高(P抗体阳性者易出现肺间质病变,病死率较高(P抗体阳性者易出现吞咽困难,天门冬氨酸氨基转移酶(AST)、肌酸激酶(CK)、乳酸脱氢酶(LDH)较阴性者高(P抗体阳性者易合并肿瘤(P=0.015);抗MDA5抗体多见于皮肌炎(DM)和无肌病皮肌炎(ADM)患者,阳性者较阴性者易出现发热、向阳性皮疹、披肩征、Gottron征、关节痛、肺间质病变,病死率高,较少出现肌痛、肌无力,淋巴细胞计数、CK、LDH更低(P抗体是“V”字征、Gottron征的保护因素(P抗体是技工手的独立危险因素(OR=15.417,95%CI为2.641~90.000,P=0.002);抗Mi-2抗体是吞咽困难的独立危险因素(OR=21.000,95%CI为1.544~285.685,P=0.022);抗TIF1γ抗体是肿瘤的独立危险因素(OR=44.000,95%CI为2.709~714.585,P=0.008);抗MDA5抗体是发热、向阳性皮疹、关节痛、肺间质病变的独立危险因素,是肌痛、肌无力的保护因素(P抗体是IIM患者死亡的独立危险因素(HR=16.023,95%CI为1.944~135.066,P=0.010)。结论肌炎抗体在IIM患者中阳性率高,其亚型与患者的临床特征、实验室指标及预后密切相关。检测肌炎抗体对指导IIM患者的诊治和预后判断具有重要意义。

关键词：肌炎抗体特发性炎性肌病肌炎相关性抗体临床特征实验室指标预后