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Dental pulp stem cells as a promising model to study imprinting diseases

International Journal of Oral Science 2022年第2期14卷 174-181页

作者： Eloïse Giabicani Aurélie Pham Céline Sélénou Marie-Laure Sobrier caroline andrique Julie Lesieur Agnès Linglart Anne Poliard Catherine Chaussain Irène Netchine Universitéde Paris URP2496Laboratoire Pathologiesimagerie et biothérapies oro-facialesMontrougeFrance INSERM UMRS_938 Centre de Recherche Saint AntoineParisFrance APHP Hôpital de BicêtreEndocrinologie et Diabétologie de l’EnfantCentre de Référence des Maladies Rares du Métabolisme du Calcium et du PhosphateLe Kremlin-BicêtreFrance APHP Hôpital BretonneauCentre de Référence des Maladies Rares du Métabolisme du Calcium et du Phosphate et FHU DDS-netParisFrance Sorbonne Université INSERMUMRS_938APHPHôpital Armand TrousseauExplorations Fonctionnelles EndocriniennesParisFrance

Parental imprinting is an epigenetic process leading to monoallelic expression of certain genes depending on their parental *** diseases are characterized by growth and metabolic issues starting from birth to *** are mainly due to methylation defects in imprinting control region that drive the abnormal expression of imprinted *** currently lack relevant animal or cellular models to unravel the pathophysiology of growth failure in these *** aimed to characterize the methylation of imprinting regions in dental pulp stem cells and during their differentiation in osteogenic cells(involved in growth regulation)to assess the interest of this cells in modeling imprinting *** collected dental pulp stem cells from five controls and four patients(three with Silver-Russell syndrome and one with Beckwith-Wiedemann syndrome).Methylation analysis of imprinting control regions involved in these syndromes showed a normal profile in controls and the imprinting defect in *** results were maintained in dental pulp stem cells cultured under osteogenic ***,we confirmed the same pattern in six other loci involved in imprinting diseases in *** also confirmed monoallelic expression of H19(an imprinted gene)in controls and its biallelic expression in one *** imprinting control regions methylation analysis shows the strong potential of dental pulp stem cells in modeling imprinting diseases,in which imprinting regions are preserved in culture and during osteogenic *** will allow to perform in vitro functional and therapeutic tests in cells derived from dental pulp stem cells and generate other cell-types.

关键词： pulp maintained fir

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